Ectopic parathyroid adenoma: a case report

Title

異所性上皮小体腺腫の1例

Author(s)

岩崎, 明; 関原, 哲夫; 吉岡, 俊昭; 小出, 卓夫; 園田, 孝夫; 多

田, 安温

Citation

泌尿器科紀要 (1991), 37(5): 557-561

Issue Date

1991-05

URL

http://hdl.handle.net/2433/117172

Right

Type

Departmental Bulletin Paper

Textversion

publisher

異所性上 皮小体腺腫の1例

大阪大学医学部泌尿器科学教室(主 任:園 田孝夫教授)

岩 崎

明,関

原

哲 夫,吉

岡

俊 昭

小 出

卓 夫,園

田

孝 夫

行岡病院泌尿器科(部 長:多 田安 温)

多

田

安

温

ECTOPIC

PARATHYROID

ADENOMA

: A CASE

REPORT

Akira

Iwasaki,

Tetsuo

Sekihara,

Toshiaki

Yoshioka,

Takuo

Koide

and

Takao

Sonoda

From the Department of Urology, Osaka University Medical School

Yasuharu

Tada

From the Department of Urology, Yukioka Hospital

A 69-year-old woman suffered from bilateral

renal stones.

Laboratory

examinations

showed

primary

hyperparathyroidism.

Neck exploration

including

left hemithyroidectomy

and partial

thymectomy

failed to reveal the abnormal

parathyroid

gland.

Localization

studies were done

for an ectopic parathyroid

adenoma.

Repeated

selective anteriography

with digital

subtraction

technique

revealed

an ectopic

parathyroid

adenoma

in the upper mediastinum.

Computed

tomography,

ultrasonotomography

and

selective

venous

sampling

also confirmed

this finding.

Subsequently,

mediastinal

exploration

with partial

sternotomy

was performed

and the ectopic

parathyroid

adenoma was removed.

We discuss the preoperative

localization

studies for ectopic

parathyroid

adenoma.

(Acta Urol. Jpn. 37: 557-561, 1991)

Key words: Ectopic hyperparathyroidism

緒

言

原 発性 上皮 小 体 機 能 充 進症 は,泌 尿 器 科 領 域 で は 尿 路 結石 の原 因 精 査 の 過 程 で 診 断 され る こ とが 多 い 疾 患 で,病 的 上 皮 小 体 の 摘 出 が 唯 一 の 治療 法 で あ る. 正 常 な上 皮 小 体 の 解 剖 学 的 位 置 は,通 常 甲状 腺 後 面 に上下1対 ず つ 存 在 す る が,ま れ に 甲状 腺 内や 縦 隔 内 に 異所 性 に 存 在 す る こ と も知 られ てい る.こ の よ うな 部 位に 腺 腫 が 発 生 した場 合,そ の局 在 診 断 が 非 常 に 困 難 とな る こ とが 多 い.最 近,わ れ わ れ は,初 回 頸 部 手 術 に て病 的 上 皮 小 体 を 発 見 で き ず,局 在 診 断 の た め に,hの 画 像 診 断 を反 復 して施 行 した 結 果,よ うや く腺 腫 の 局 在 診 断 を な しえ た症 例 を 経 験 した の で,若 干 の文 献 的 考 察 を 加 え て報 告 す る.

症

患 者:69歳,女 性

例

主 訴:両 側 腎 結 石 家族 歴:特 記 す べ き こ とな し 既 往歴:1982年 右 大 腿 骨 骨折,1985年 左 大 腿 骨骨 折 現病 歴:1987年9月 肉眼 的血 尿が 約i週 間 持続 した め,某 病 院受 診 し,両 側 腎結 石 を指 摘 され て い る.原 因精 査 中Yom,高 カ ル シ ウ ム血 症,低 リ ン血 症 が判 明 し た. さ らYom,病 的 骨 折 の 既 往 等 よ り,原 発 性 上 皮小 体 機 能充 進 症 との 診 断 を うけ,行 岡病 院 に て1987年12月12 日頸 部 手 術 を 施 行 した が,病 的 上 皮 小 体 を 発 見 で きず, 異 所 性 上 皮 小 体 腺 腫 の精 査 の ため,1988年2月15日 当 科 入 院 とな った. 入 院 時 現 症1身 長142cm,体 重43kg,血 圧140/ 72mmHg,脈 拍72/分,整.胸 腹 部 に異 常 を認 め ず, また 頸 部 に 約10cmの 襟 状 切 開 創 搬 痕 を 認 め るが, 腫 瘤 は触 知 しなか った. 入 院 時 検 査 成 績=検 尿;pH6。5,蛋 白(一),糖

558 泌 尿 紀 要37巻5号1991年 (一),RBCO∼5/hpf,WBCO∼1/hpf,CaOX結 晶 (+),検 血;特 に 異 常 を 認 め ず,血 液 化 学;BUN21 mg/dl,crnl・1mg/dl,尿 酸8.8mg/dl,Nal45 mEq/1,K4.5mEq/1,CI112mEq/1,Ca12.2mg/ dl,P2.6mg/dl,そ の 他 異 常 を 認 め ず. 内 分 泌 検 査;i-PTHl2,647.Opg/ml↑(700∼800 pg/ml以 下)尿 化 学;ca180mg/day,P364mg/ day,%TRP71.1%. 心 電 図 所 見 ・異 常 な し X線 検 査 所 見:胸 部X線 像 に 異 常 を 認 め な か っtc. 腹 部 単 純 撮 影(KUB)に て 右 腎 下 腎 杯 に,小 指 頭 大 の 結 石 を 認 め た.ま た 左 腎 杯 内 に 米 粒 大 の 腎 結 石 を3 個 認 め た. 排 泄 性 腎 孟 造 影(DIP)で は,両 側 腎 結 石 の 存 在 以 外,水 腎 症 等 は 認 め ず,両 側 腎 機 能 も 正 常 で あ っ た. そ こ で,当 科 入 院 後,異 所 性 上 皮 小 体 腺 腫 の 局 在 診 断 を 目 的 と し て,種 々 の 検 査 が 施 行 さ れ た.ま ず, CT,xoiTlssmTcサ ブ ト ラ ク シ ョ ン法 に よ る 上 皮 小 体 シ ン チ グ ラ フ ィ ー 検 査,選 択 的 動 脈 造 影(DSA法) が 施 行 され た が,1回 で は い ず れ も 局 在 診 断 を 下 す 所 見 は 得 ら れ な か っ た.し か し,こ こ で 断 念 せ ず,こ れ ら の 検 査 を い ず れ も 再 検 した.2回 目 のsubtraction 法 に よ る 上 皮 小 体 シ ン チ グ ラ フ ィ ー で は,右 甲 状 腺 下 端 部 に 若 干 の 集 積 部 位 が 示 唆 さ れ た が,確 定 的 で は な か っ た.同 じ く,再 度 施 行 さ れ た 選 択 的 血 管 造 影(DS-A法)に て,初 め て 局 在 診 断 を 下 す に 至 る 所 見 が 得 ら れ た.矢 印 の 部 位,す な わ ち 右 総 頸 動 脈 と 右 鎖 骨 下 動 脈 の 分 岐 部 に 直 径10mm程 度 の 腫 瘍 濃 染 像 を 認 め た(Fig.1). 司 :K 一 ≦z

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Fig.1.Selectivearteriographywithdigital

subtractiontechniquedemonstratesa

tumorstain(arrow)betweenrightcom

moncarotidarteryandrightsub-clavicularartery.

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Fig.2.CTscanshowsanadenoma(arrow)

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andrightsubclavicularartery.

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Fig.3. ①8940pg!ml e /L ●8075pg/ml●8046pg/ml④7943pg/ml右 鎖骨 下Vと 右 総顕V分 枝部右 上 大V右 鎖 骨 下V

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右 内 頸V ⑤7838pg/m! 07482P8/ml 下 甲状 線V 87471pg/ml 左 内 頸V ●7353pg/ml Serumi-PTHvaluesinselectivevenous samplingforlocalizationstudy. さ らに,そ の 結果 に 基 づい て,回 顧 的 に,同 部 位 の CTを 顧 りみ る と,矢 印 の部 位 に や は り腫 瘤 占 拠 領域 を 認 め,こ れ は,DSAの 所 見 と一 致 した(Fig.2> 同 時 に施 行 され た選 択 的 静 脈 採 血(venoussamp-ling)の 結 果 を 示 す.PTH活 性 の 高 い 順 に 番 号 を つ け た.明 確 な 有 意 差 とはい え ない まで も,結 果 は DSAの 所 見 と一 致 した(Fig.3). この結 果 に 基 づ い て 施 行 され た超 音 波 検 査 の 所 見を 示す.や は り同 部位 に,直 径24mm×9mm大 の hypoechoicなmassを 認 め た(Fig.4). 手術 所 見:以 上 の 所 見 よ り,右 総 頸 動 脈 と右 鎖 骨下 動 脈分 枝部 に 位 置 す る,異 所 性 上 皮 小 体 腺 腫 と 診 断 し,1987年4月13日,全 麻 下 に,胸 骨 上213を 切 開 し て,同 部位 の腺 腫 を 摘 除 した(Fig.5). 摘 除 標 本 は,重 量230g,直 径30×t2×8mm大 の 暗 赤 色,表 面平 滑 な腫 瘤 であ った ・ 組 織 所 見=組 織 学 的 に は,薄 い カ プ セ ル を も つ, parathyroidadenomaで あ った. 細 胞 の 異型 性 は 低 く被 膜 へ の 浸潤 を 認 め な い た め, 悪性 腫 瘍 の可 能 性 は 否 定 され た. 術 後 経 過:術 後 速 や か に,血 清Ca値 は 低 下 し, PTHも 正 常 値 に 下 が った.軽 い 口唇 の しび れ 感 が, 術 後 も持 続 したが,カ ル シ ウ ム製 剤 お よび ビタ ミンD3

、

t一 象 〔{喀 調「 陰 司「嘲隔9■■■■■■輌脚■孕一 ...一 」 一幽山 一」L5` Ultratomosonography echoicmass commoncarotidarteryand vicularartery. 」 C Fig.4. 毒 灘

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考

察

原 発 性 上皮 小 体 機 能 充 進 症 は,上 皮 小 体 の 腺腫,過 形成 あ る い は 癌 腫 に よ り,分 泌 され る過 剰 なPTH 産 生 に よ りもた ら され る カ ル シ ウ ム代 謝 異 常 で あ り, 骨 病 変,尿 路 結 石,消 化 性潰 瘍 な どの,多 彩 な病 態 を 呈 す る疾 患 で あ るが,泌 尿 器 科 領 域 では,尿 路結 石 の 原 因精 査 過 程 で発 見 され る こ とが 多 い. そ の頻 度 は,尿 路 結 石 患 者 の2∼6%と され て い る2,3). 本症 に 対 して は,病 的上 皮 小 体 の 摘 出 が唯 一 の 治 療 法 で あ り,熟 練 医 で あ れ ば,初 回 頸 部 手術 に て,約95 0以 上 の成 功 率 が あ る と報 告 され て い る4).当 教 室 に お い て も,そ の 成 功 率 に近 いが,逆 に 約5%が,初 回 頸 部 手術 で病 的 上 皮 小体 を摘 出で きず に,再 手 術 に 至 って い る5). この よ うな初 回手 術 の失 敗 の多 くは,上 皮 小体 の 解 剖 学的 位 置 異 常 に 原 因 が あ る6). 上皮 小体 は 発 生 学 的 に 上腺 と下 腺 で 異 な り下 上 皮 小 体 は,第3咽 頭 嚢 由 来 し,同 じ く第3咽 頭嚢 由来 の 胸 腺 と共 に下 降 して きて 甲状腺 下 極 後 面 に 至 り,こ こで 下 上 皮 小体 とな る。 一 方,上 上皮 小 体 は 第4咽 頭 嚢 よ り由来 し,外 側 甲状 腺 原基 と共に 前 下 方 に の びて,甲 状 腺 上極 付近 の後 面 に 至 り,こ こで 上 上 皮 小 体 とな る7),こ の よ うな発 生 過程 で,異 常 移 動 が生 じた 場 合 異 所性 上 皮 小体 が 生 じるわ け で あ る.実 際,甲 状 軟 骨 後 面 か ら下 は,縦 隔 内に 至 る まで,広 範 囲 に 渡 る位 置 異 常 が報 告 され てい る,ま た,5腺 以 上 の 上 皮小 体 が 発 生 す る こ とが あ り,こ れ は,supernumerarygland と して 報 告 され てい る8). 当 教 室 で は,1984年 に 伊藤 らが 異 所 性 縦 隔 内腺 腫 に よる 原 発 性 上 皮 小体 機 能 充 進 症 の1例 と して 報告 して い るが9),過 去 に お け る,異 所性 上皮 小 体 腫 瘍 の手 術 例 に 関 す る 諸 家 の報 告lo-14)をTablelに 示 した, 頻 度 的 に は,甲 状 腺 内,お よび縦 隔 内に 比 較 的 多 く 存 在 して い る こ とがわ か る.当 教 室 に お いて は,284 症 例 中,甲 状 腺 内7例(2.5%),縦 隔 内6例(2.1%0) を 経 験 して お り,一 般 に 異 所 性 上 皮 小体 腺 腫 の 部 位診 断 が 非 常 に 困 難 を伴 うこ とを 考 慮す る と,上 記 の よ う な好 発 部 位 を 念 頭 に お いて,術 前 の 局在 診 断 が 進 め ら なけ れ ぽ な らな い と思わ れ る. 本 症 例 に お い て,わ れ わ れ は 種 々の検 査,す な わ ち CT,subtraction法 に よ る シ ンチ グ ラ フ ィー,超 音 波,選 択 的 動脈 造 影(DSA法),選 択 的 静 脈 採 血 (venoussampling)等 の 検 査 を 反 復 して 施 行 す る こ とに よ り,よ うや く術 前 の局 在 診 断 を下 す ことが 可 能 と な った わ け で あ るが,従 来 異 所 性 で な い,い わ ゆ る 通 常 の 原 発 性 上 皮 小体 機 能 充 進 症 に 対 して は,非 侵 襲 性 のCT,シ チ チ グ ラ フ ィー.超 音 波 の3者 を 併 用 す る こ とに よ って,約75%∼85%の 診 断 率 が得 られ る との 報 告 が あ り15,16),当教 室 で も,こ の方 針 で術 前 検 査 を 進 め て い る.し か し,上 記 の 非 侵 襲性 検査 では, 局 在 診 断 が つ か ず,初 回手 術 に よ って病 的 上皮 小体 を 摘 出 しえ な か った症 例 や,摘 出手 術 後 の再 発症 例 に 対

560 Table1. 泌 尿 紀 要37巻5号1991年 Variouslocalizationstudiesinpatientswithprimaryhyperparathyroidism. 長 所

短 所

診断率(阪大) CT 超 音 波 シ ン チ (サ プ トラ ク シ ョ ン法) Angio (DSA) Venous sampling 非侵襲 的 比較的被 爆量が多 い Enhanceに より高 い診断率 嚢腫 の診断が難 しい 最 も非侵襲 的で簡便 縦隔 内の局在 診断に は 62/129(48%) 比較 的診断率 高い 比較的非侵襲 的 異所性 に有効 異所牲 の診断に有効 微小腫瘤 に も有効 異所性 の診断に有効 診 断率高 い 無効 である 被爆量 多い 検査が はん ざつ 侵襲的 で危 険性 があ る 検査技術が必 要 侵襲 的,危 険性 があ る PTHの 測定 に時間 と 費用が必要 55/117(47%) 33/55'(55%) 11/24(46%) 5/13(39%) ・Tc-TIサ ブrラ ク シ ョン法 に よ る シ ンチ グ ラム の 診 断 率 Table2.Incidenceofunusualhyperparathyroidglands. Location Supernumerary lntrathyroidal Undescended Mediastinal 987) 13/1200 (1.1%) 9/1200( 0.75%) 3/1200 (0.25%) 30/1200 (2.5%) Russel ciss2> 15/2015 (0.7%) 38/2770 (1.4%) BruinungThompson (1981)(issa> 33/615 (5.4%) (1.8%)5/273 Edis (1979) 7/414 (1.7%) 阪 大( 1988) 1/284 (0.4%) 7/284 (2.5%) 6/284 (2.1%) して は,侵 襲 的検 査 で あ るDSAや 選 択 的 静 脈 採 血 (venoussampling)等 の 適応 も考 慮 され る べ き で あ る17・is) 原 発 性上 皮 小 体 機 能充 進 症 に 対 す る一 般 的 な,画 像 診 断 の 特 徴 を まとめ た(Table2). さ らに,異 所 性 で あ る場 合 に 限 って,そ の画 像 診 断 に 関 して若 干 の 考 察 を 加 え る. 今 回,本 症 例 の 局在 診断 の 決 め 手 とな った の が,選 択 的動 脈 造 影(DSA法)で あ った よ うに,異 所 性 上 皮 小体 腺 腫 の 画 像 診 断 に は血 管 造 影(DSA法)が 非 常 に 有 効 で あ る と思わ れ る.従 来 この検 査 法 が 侵 襲的 であ り,危 険性 が 高 か った た め,敬 遠 され てい た の が,近 年,digitalsubtractionangiography(DSA 法)が 改 発 され た こ とに よ って,飛 躍 的 に 診 断率 お よ び 安 全性 が 向上 した こと も加 え る と19,20),異所 性 が 疑 わ れ る症 例 に 対 しては 今 後 積極 的に 試 み られ るべ き検 査 で あ ろ う. っ ぎに,選 択 的 静 脈 採血(venoussampling)で あ る が,当 教 室 で の診 断率 は 低 く,PTH測 定 に 時 間 と費 用 が かか る とい う欠点 を もつ が,最 近 では,測 定 方 法 の 改 良 に よ る精 度 の 向上 に よ り,診 断 率 は 高 くな って お り,こ れ も血 管造 影 と並 ん で,異 所 性 が 疑 われ る症 例 では,試 み られ るべ き検査 と思わ れ る. そ の他,CT,超 音 波,シ ンチ グ ラ フ ィーに 関 して は,異 所性 に 限 らず,一 般 的 な 上皮 小体 腺 腫 の 検 索に も有 効 な検 査 で あ り,そ の 特 徴 はTable2に あ げた とお りで あ る. た だ,超 音 波 に おい て は 上 縦 隔 を のぞ く大 部 分 の縦 隔 内異 所 性腺 腫 の検 索 に は 無 効 で あ る点 に 注 意 せ ねば な らな い21). 以 上 の よ うに,原 発 性 上 皮 小体 機 能 充 進 症,と くに 異 所 性 腺 腫 に対 す る画 像 診 断 に は,そ れ ぞ れ長 所,短 所 が あ り,そ の どれ1つ 単独 の検 査 では,充 分 とは 言 えな い.し たが って,種hの 検 査 を 施 行 し,1回 の検 査 で 局 在 診 断 が得 られ な く と も,断 念 せ ず に,場 合 に よ って は,反 復 施 行 す る こ とに よって,総 合的 に 局 在 診 断 を 下す こ とが,最 も重 要 で あ る と思 わ れ る.

結

語

初 回 手術 で,病 的 上 皮 小体 を摘 出 しえ な か った,原 発性 上皮 小 体 機 能 充 進 症 に対 して,種 々の部 位 診 断 法 を試 み,反 復 す る こ とに よ って,よ うや く,右 総 頸 動 脈 と右 鎖 骨 下 動 脈分 岐 部 に 位 置 す は異 所 性 上 皮 小 体 腺 腫 の 局 在 診 断 が 可能 とな り,手 術 に よ り摘 出 しえた の で,報 告 した. 異 断 性 上 皮 小体 腺 腫 の 発 生 部位 お よび 発 生 頻 度,な らび に そ れ に紺 す る画 像 診 断 の 特 徴 に関 して も,簡 単 に 言 及 した,

本論 文 の 要 旨は 第123回,日 本 泌 尿 器 科 学 会 関 西 地 方 会 (1988年6月18日)に おい て 発 表 した.

文

献

1)登 政 和=上 皮 小 体 の 外 科 解 剖.外 科 診 療291 147-155,1987 2)園 田 孝 夫,竹 内 正 文,木 下 勝 博,ほ か ・副 甲 状 腺 腫 瘍,わ が 国 に お け る 原 発 性 副 甲 状 腺 機 能 充 進 症 に つ い て,日 本 臨 床30:828-837,1972 3)LennquistS,GranbergPO,NordstomH, etal.:Urolithiasiswithprimaryhyperpara- thyroidism.ScandJUrolNephrol10:239-242,19J6 4)StavaRM,BeahvsOHandScholzDA: Successrateofcervicalexplorationforhy-perparathyroidismArchSurg110:625-628, 1975 5)園 田 孝 夫,小 出 卓 夫,岡 聖 次,ほ か=原 発 性 上 皮 小 体 機 能 充 進 症 一 再 手 術 に 関 す る 検 討.内 分 泌 外 科1:71-76,1984 6)WangCAHyperfunctioningintrathyroid parathyroidgland:apotentialcauseoffail-ureinparathyroidsurgery.JRSocMed 74:49-52,1981 7)沢 野 十 蔵 訳:頭 ・頸 部,人 体 発 生 学,Langman J第4版,pp.241-265,医 歯 薬 出 版,東 京,1982 8)WangCA,MahaffeyJE,AxelrodL,etal: Hyperfunctioningsupernumeraryparathy- roidgland.SurgGynecolObstet148:711-714,1979 9)伊 藤 直 人,細 川 尚 三 ,小 出 卓 夫,ほ か 異 所 性 (縦 隔 内)腺 腫 に お け る 原 発 性 副 甲 状 腺 機 能 充 進 症 の1例 。 泌 尿 紀 要30:59-64,1987 10)GazRD,DoublerPSandWangGA:The managementofunusualhyperfunctioning parathyroidglands.Surgery102:949-957, 1987 11)BruiningHA,VanHoustonHandJuttmann JR:Resultofoperativetreatmentof615pa一 tientswithprimaryhyperparathyroidoism. WorldJSurg5:85-90,1981 12)ThompsonNW,EchhauserFEandHarness JK:Theanatomyofprimaryhyperparathy-roidism.Surgery92:814-812,1982 13)RusselGF,GrantCSandHeerdenJA: Hyperfunctioningsuppernumeraryparathy-roidglands.MayoClinProc57:121-124, 1982 14)EdisAJ,SheedenPF,BeahrsOH,etal.: Theundesended"parathymus"anoccasional causeoffailedneckexplorationforhyper-parathyroidism.AnnSurg190:64-68,1979 15)LevinKE,GoodingGAW,OkerlundM,et al.:Localizingstudiesinpatientswithper-sistantorrecurrenthyperparathyroidism. Surgery102:917-925,1987 16)的 場 直 矢,大 江 洋 文,高 屋 潔,ほ か ・原 発 性 上 皮 小 体 機 能 充 進 症 一 腺 腫 と 過 形 成 の 診 断 と 治 療 方 針.外 科 診 療29:162-168,1987 17)森 田 穣:甲 状 腺 ・ 上 皮 小 体 腫 瘍 の 血 管 造 影 診 断.画 像 診 断6:50-55,198 is)大 塚 信 昭,播 岡 敏 男=副 甲 状 腺 の 画 像 診 断,内 分 泌 と 画 像 診 断.ホ と 臨 床4:43-50,1986 19)LacombeP,FosterD,DubostG,etal.: SelectiveintraarterialDSAoftheparathy- roidglandsinpatientswithhyperparathyroid- ismafterparathyroidectomy.AJR:479-483,1987 20)LevyJM,HesselSJ,DippeSE,etal.:Digital subtractionangiographyforlocalizationof parathyroidlesions.AnnIntenMed97:710 -712 _,1982 21)SimeoneJF,MuellerPR,FerrucciJT,etal. High-resolutionreal-timesonographyofthe parathyroid.Radiology141:745-751,1981

(ReceivedonMay21,19901¥

AcceptedonOctober15,1990/